罕见肛周放线菌病合并肛瘘形成患者诊疗经历

主诉

肛周肿块伴窦道流脓6个月。

现病史

患者自诉约6个月前无明显诱因出现肛周皮肤硬结（约黄豆大小），逐渐增大并形成肿块（直径约3cm），伴疼痛。近2个月肿块表面破溃，形成窦道，持续流出黄色黏稠脓液（无臭味），无发热，无肛门肿物脱出，无便血、腹泻等不适。起病后，遂来我院就诊，门诊完善相关辅助检查后，以肛周肿块查因收治我科治疗。本次起病以来，精神食欲睡眠尚可，大小便通畅，近期体重无明显改变。

既往史

一般健康状况：良好。疾病史：无；否认高血压病、糖尿病、冠心病等疾病史。传染病史：无；否认肝炎、结核、伤寒等传染病史及其接触史。预防接种史：不祥。外伤史：无；手术史：无。输血史：无。药物过敏史：无；食物过敏史：无；长期用药史：无。

个人史

生于原籍，无外地久居史；无疫区居留史，无疫水疫区接触史，吸烟史：无，饮酒史：无；从事职业为农民，无重大精神创伤史，无冶游史。

查体

T: 36.0℃，P: 86次/分，R: 20次/分，BP: 140/70mmHg。

发育正常，营养中等，精神可，神志清楚，自主体位，检查合作。全身皮肤、巩膜无黄染，未见出血及蜘蛛痣；全身浅表淋巴结无肿大。头部五官大小形态正常，双侧瞳孔等大等圆，直径约3mm，直接及间接对光反射灵敏，双侧鼻腔及外耳道无明显出血，口唇无发绀，咽不红，双侧扁桃体不大。颈软，气管居中，甲状腺不肿大。胸廓左右对称无畸形，呼吸运动正常，胸部无压痛，触觉语颤正常，双肺叩诊清音，呼吸音清晰，未闻及明显干湿性啰音。心前区无隆起，心尖搏动位于左侧第5肋间锁骨中线内侧0.5cm处，触无震颤，叩诊心界不大，心率 86次/分，律齐，无杂音。腹平坦，未见胃肠形及蠕动波，腹肌软，全腹无压痛及反跳痛，未扪及腹部肿块，肝、脾肋下未扪及，腹水征阴性，肝肾区无叩痛，肠鸣音正常。直肠肛门检查详见专科情况，外生殖器未见明显异常。脊柱生理弯曲存在。双膝、腱反射正常，克、布氏征阴性, 巴氏征阴性。肛周查体（截石位）：肛周可见一约3cm*2cm肿块，质地硬韧，边界不清，表面皮肤红肿， 肿块中央破溃，可见一窦道（长约2cm），挤压后流出黄色黏稠脓液，无气体排出。肛门指检：未触及肿物，指套无染血。

辅助检查

血型检查检验报告：O型 阳性；血常规：中性细胞比率72.500%，淋巴细胞比率18.500%↓，血小板316*10^9/L，血小板压积0.288%；凝血全套：纤维蛋白原含量4.41g/L，活动度78.84%；尿沉渣分析：潜血2+Ery/ulP，颜色淡黄色，浊度清亮，红细胞17.00个/ul，管型10.00个/ul；2023-12-19复查血常规：淋巴细胞比率17.100%↓，单核细胞比率16.000%，嗜碱性粒细胞比率1.30%。肝肾功能、血糖、输血前四项检查正常。

辅助检查：普放检查报告：检查结果：胸部正侧位未见异常。

彩超检查报告：部位：肝胆胰脾肾检查结果：左肾中强回声光团，结石？；

彩超检查报告：部位：浅表疾病检查结果：肛门右侧脓肿可能。病理活检：肿块活检：组织内可见硫磺颗粒（直径约1-2mm，黄色颗粒状物），抗酸染色阴性。微生物学培养：脓液培养出放线菌（革兰阳性杆菌，需氧及厌氧培养均阳性）。

初步诊断

肛周放线菌病合并肛瘘形成

诊断依据

1、典型临床表现：肛周肿块+窦道流脓（无臭味）+硫磺颗粒（放线菌病特征性表现），微生物培养证实放线菌感染。 

2、高危因素：长期接触土壤（职业为农民）。

鉴别诊断

1、肛瘘（普通细菌感染）：脓液培养无大肠埃希菌等常见肛瘘致病菌，窦道造影未与肛管相通。 2、结核性肛瘘：脓液抗酸染色阴性，病理无干酪样坏死。 

3、肛周脓肿：无波动感，脓液为黏稠黄色（非脓性），病理无脓肿特征。

诊治经过

药物治疗（抗生素）： 青霉素G（80万U，肌注，每6小时1次）×4周（放线菌病首选抗生素，需长疗程）。 若青霉素过敏，可选用克林霉素（0.6g，口服，每日3次）或红霉素（0.5g，口服，每日3次）。 治疗2周后，肛周疼痛及红肿明显减轻，脓液分泌减少。 

手术治疗： 肛瘘切除术+放线菌病灶清除术（抗生素治疗2周后）： 腰麻下截石位，沿肛瘘外口（破溃口）切开皮肤及皮下组织，分离窦道至肛管内口（齿状线附近），完整切除瘘管（包括条索状窦道及周围炎性组织），彻底清除硬结内的硫磺样颗粒及放线菌病灶。修剪创缘，保证引流通畅，放置凡士林纱条填塞。 

术后管理： 继续青霉素G肌注×2周（总疗程6周），每日换药（碘伏消毒，清除坏死组织及分泌物）。

肛门护理（高锰酸钾坐浴，每日2次）。 病理结果：瘘管壁及硬结组织内可见大量慢性炎症细胞浸润，伴硫磺样颗粒（菌丝呈放射状排列），符合放线菌病改变。 最终转归：术后3个月随访，肛周硬结及窦道完全消失，无流脓复发，肛门功能正常。

诊断结果

肛周放线菌病合并肛瘘形成

肛周放线菌病是由放线菌（如以色列放线菌）感染引起的慢性化脓性肉芽肿性疾病，常通过皮肤微小破损（如肛周毛囊炎、轻微外伤）侵入，形成局部感染灶。

其病理生理特点为：① 放线菌为革兰阳性厌氧或微需氧丝状菌，在组织内形成特征性的硫磺样颗粒（由菌丝缠绕而成）；② 感染可向周围组织扩散，形成慢性脓肿，并与肛管相通，导致肛瘘形成（本例条索状窦道与肛管内口相连）；③ 病变以慢性炎症为主，伴肉芽组织增生及纤维化（本例硬结质地较硬）。肛瘘是肛周放线菌病的常见并发症（约30%-50%的患者合并肛瘘），因感染灶与肛管之间存在异常通道，导致脓液反复流出。 

本例诊断难点在于：①症状易与普通肛周脓肿或肛瘘混淆（均表现为肛周硬结及流脓）；②放线菌病罕见，临床医生易忽视其特异性表现（如硫磺样颗粒）；③需通过病原学检查（脓液培养、革兰染色）确诊。

诊断流程应为：①详细询问病史（肛周硬结逐渐增大、流脓伴硫磺样颗粒）；②体格检查（硬结边界不清、破溃口溢出硫磺样颗粒，与肛管之间存在条索状物）；③病原学检查（脓液涂片革兰染色见革兰阳性丝状菌，培养出放线菌）；④影像学检查（MRI/超声显示肛瘘形成）；⑤病理活检（证实硫磺样颗粒及慢性炎症）。需注意：约40%-60%的肛周放线菌病患者术前误诊为普通肛周脓肿或肛瘘，延误抗生素治疗时机。

本例采用"药物治疗（长疗程抗生素）+手术治疗（病灶清除+肛瘘切除）"的综合方案： 药物治疗：青霉素G是治疗放线菌病的首选抗生素（对放线菌有强大杀菌作用），需长疗程（至少4-6周）以确保彻底清除细菌（本例总疗程6周）；若青霉素过敏，可选用克林霉素或红霉素。 手术治疗：肛瘘切除术联合放线菌病灶清除术是关键，需完整切除瘘管及硬结内的硫磺样颗粒（避免残留复发），同时处理与肛管相通的内口（防止感染复发）。 

创新点： 肛周放线菌病的诊断依赖病原学（硫磺样颗粒+放线菌培养）及病理（菌丝放射状排列），需与普通肛周脓肿鉴别；长疗程抗生素联合手术可显著降低复发率（本例术后3个月无复发）。 肛周放线菌病的预后良好，但需规范治疗（抗生素+手术）。

本例患者需长期随访：①每3个月复查肛周情况（观察有无硬结复发或流脓）；②若再次出现肛周不适（如硬结、疼痛），需及时就诊；③保持肛周清洁（每日清洗，避免外伤）。需警惕复发表现：肛周硬结再现、流脓增多。