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不全型毛囊闭锁四联征一例

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【病案介绍】

主诉

患者男,19岁,
以双腋窝、腹股沟、肛周皮疹1年余,加重3个月伴疼痛来我院就诊。

现病史

患者1年余前无明显诱因肛周出现散在丘疹、硬结,皮疹逐渐扩展至腹股沟及双腋窝,自觉轻度疼痛。近3个月皮疹加重,双腋窝出现散在脓肿、窦道,部分破溃,自觉明显疼痛,遂于2013年3月16日来我院就诊,诊断为聚合性痤疮,门诊予异维A酸胶囊10mg每日2次、罗红霉素胶囊150mg每日2次El服,2个月后双腋窝、腹股沟、肛周皮疹无明显好转。

既往史

既往面部、躯干有寻常痤疮病史5年,此次在我院门诊治疗后,面部及躯干的寻常痤疮皮损改善,余无特殊。

个人史

否认吸烟酗酒等不良嗜好;

查体

体重74kg,体质指数25.0,各系统检查无明显异常。

辅助检查

双侧腋窝、腹股沟、肛周可见泛发非融合性炎性丘疹、皮下硬结,双腋窝可见多处脓肿、窦道,脓肿部分破溃糜烂,有压痛(图1)。面部、躯干可见散在粟粒至绿豆大毛囊性丘疹、脓疱,背部见散在粟粒大萎缩性瘢痕。骶尾部可见一窦道,有脓性液体溢出。实验室检查:白细胞11.53×109/L,中性粒细胞0.8l,高敏感C反应蛋白24mg/L(参考值0~10mg/L),尿、粪常规未见异常。肝肾功能、血脂等生化指标正常。肛周结节组织病理检查:表皮增生肥厚,一侧表皮缺失,可见大量淋巴细胞、中性粒细胞、浆细胞浸润,其下可见胶原纤维和血管显著增生(图2)。肛周直肠彩超探查:藏毛窦,肛瘘。骶尾部MR平扫:肛周及骶骨尾部软组织脓肿并复杂性肛瘘形成。

【诊治过程】

初步诊断

不全型毛囊闭锁四联征(反常性痤疮合并藏毛窦,Hurley分级Ⅱ级,中等严重病例)、肛瘘。

诊治经过

阿维A胶囊10mg每日2次,餐中口服,外用氯霉素洗剂、夫西地酸乳膏。1个月后复诊,患者腋窝、腹股沟、肛周炎性丘疹、皮下硬结消退50%,破溃糜烂面基本愈合。2个月后复诊,患者硬结、脓肿消退,双腋窝窦道愈合50%,破溃糜烂面愈合。4个月后患者复诊,腋窝、腹股沟、肛周炎性丘疹基本消退,双腋窝窦道愈合70%,骶尾部流脓性窦道基本愈合。嘱患者将阿维A减至10mg每日1次口服。此后随访,患者病情持续改善,阿维A逐渐减少至10mg每周1次口服。治疗10个月后患者因故自行停药。停药3个月后复诊,双侧腋窝、腹股沟、肛周、骶尾部皮下硬结、脓肿及窦道完全愈合,仅留有少数萎缩性瘢痕,肛周见少许散在粟粒至绿豆大炎性丘疹,无明显自觉症状。患者病情完全缓解。为巩固疗效及预防复发,嘱患者口服阿维A10mg每周1次,长期维持。治疗中患者未出现明显的唇炎、皮肤干燥及瘙痒、脱发等不良反应,治疗后第1、2、4、13个月复查血常规、C反应蛋白、肝肾功能、血脂等生化指标,未有明显异常。

【其他】

【家族史】 父母非近亲结婚,其父亲背部有类似皮损。

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